Validitet og reliabilitet af Swallowing Disturbance Questionnaire til at screene for dysfagi hos patienter med parkinson

Speciale

Neurologi

Forfattere

Øzlem Yesilördek, ergoterapeut, Inge Skovby Hansen, ergoterapeut, Lone Have, ergoterapeut.
Josephine Aagesen Christiansen, ergoterapeut og Victoria Venero, fysioterapeut, Bispebjerg og Frederiksberg Hospital

Tutor:
Heidi Tegner, Udviklingsfysioterapeut, Cand. scient. san. Rigshospitalet Glostrup
Mette Leth, Udviklingsterapeut, Cand.scient.san, Bispebjerg og Frederiksberg Hospital
Jette Fledelius, Udviklingsterapeut, Master i rehabilitering, Brøndby Kommune

Publikationsdato

08.12.2016

Baggrund for det kliniske spørgsmål

I Danmark er ca. 7300 mennesker ramt af Parkinsons sygdom (1). Parkinsons sygdom er en degenerativ sygdom, som påvirker hele bevægeapparatet. Parkinsons symptomerne opstår, når der er nedsat dopaminproduktion og kan påvirke alle stadier af synkefunktionen (2).
Dysfagi er, når enten mad eller væske passerer over eller under stemmelæberne, således der opstår penetration eller aspiration (3). Dysfagi kan medføre dehydrering, fejlernæring og udtrættelse grundet facio-orale dysfunktioner, hvilket kan medføre nedsat energiniveau og give forringet livskvalitet (4).
Aspirationspneumoni er en alvorlig komplikation ved dysfagi, og det er den største dødsårsag ved parkinsons sygdom. Dysfagi er typisk underrapporteret og svær at diagnosticere grundet patientens manglende viden og opmærksomhed omkring symptomerne på dysfagi. Parkinsons patienter adapterer deres symptomer i hverdagen, så de holder synkeproblemerne på et håndterbart niveau (3).
For at opdage dysfagi så tidligt som muligt og forebygge alvorlige komplikationer, er der behov for et sensitivt og validt undersøgelsesredskab. Det er derfor relevant at undersøge ”Swallowing Disturbance Questionnaire” (SDQ), som er et selvrapporteret diagnostisk dysfagi-spørgeskema anvendt til patienter med parkinson.

Det kliniske spørgsmål

Hvor valid og reliabel er ”Swallowing Disturbance Questionnaire” til at screene for dysfagi hos patienter med parkinson?

Inklusionskriterier

• Valideringsstudier af SDQ til parkinsonpatienter med eller uden ideopatisk og atypisk karakter, over 18 år.
• Artikler på engelsk, svensk, norsk og dansk.
• Ingen begrænsninger på årstal for udgivelse.

Søgestrategi

Der blev søgt i følgende databaser: Embase, Medline, Scopus og Cinahl.

Antallet af artikler, der blev identificeret ved databasesøgning, var 43 (21 Embase, 8 Medline, 13 Scopus og 1 Cinahl). Efter fjernelse af dubletter var der 31 artikler tilbage. Derefter blev artiklernes titler og abstracts screenet i forhold til inklusionskriterierne, som resulterede i fire artikler. De fire artikler blev læst i fuldtekst og herefter blev der ekskluderet en artikel, som ikke svarede på det kliniske spørgsmål.

Søgematrix

Søgedato: d. 20. september 2016. Fra kl.: 8:30 til 13:30.

Kritisk bedømmelse

COSMIN og QUADAS er blevet anvendt til at kvalitetsvurdere de tre inkluderede artikler. COSMIN anvendes som en generel tjekliste til kvalitetsvurdering af studier på målemetoder (5). QUADAS-1 tjekliste anvendes til kvalitetsvurdering af diagnostiske studier (6).

Manor Y. et al. Validation of a Swallowing Disturbance Questionnaire for Detecting Dysphagia in Patients with Parkinson´s Disease (3)

Formål: At undersøge sammenhængen mellem et generelt spørgsmål omkring synkeproblemer (ja/nej) og et detaljeret selvrapporteret dysfagi-spørgeskema. Dette blev sammenholdt med kliniske fund fra en oral-motorisk undersøgelse og en Fiber Endoskopisk Evaluering (FEES) hos parkinsonpatienter.
Patientgruppe: 57 Parkinsonpatienter (42 mænd, gennemsnitsalder 69 ± 10 år) som alle er tilknyttet Movement Disorders Unit´s speech and language pathologist (SLP).  Patienter havde et Hoehn & Yahr (H&Y) klinisk stadie på 2.6 ± 1.1 og et sygdomsforløb på 6.7 ± 5.3 år.
Metode: Hver patient blev spurgt, om de oplevede synkeproblemer (ja/nej). Umiddelbart herefter svarede alle på et selvrapporteret spørgeskema med 15 spørgsmål omkring synkeproblemer. Derefter gennemgik alle 57 patienter en klinisk fysisk undersøgelse af SLP.  Alle kliniske undersøgelser blev udført efter medicinering (“ON” state).
De patienter, som svarede “nej” til synkeproblemer, gennemgik kun en klinisk synkeevaluering ved en SLP. De patienter, som sagde “ja” til synkeproblemer, fik både en undersøgelse ved en SLP samt en FEES. I dette studie anvendes klinisk undersøgelse, enten ved en vurdering af en SLP alene eller i kombination med FEES, som guldstandard.
Resultater: Reliabiliteten af de 15 spørgsmål i SDQ beregnes til at være 0.89 i Cronbach´s alpha coefficient.
Resultaterne fra sammenligning af (ja/nej) svarene med de kliniske undersøgelsesfund:
33 patienter svarede “ja” til at have synkeproblemer, hvor 24 svarede “nej”.
De 57 patienter blev opdelt i 4 grupper:
Gr. 1) Fire patienter svarede “ja” til synkeproblemer, men den kliniske undersøgelse var normal.
Gr. 2) 29 patienter svarede “ja” til synkeproblemer og havde patologiske fund ved de kliniske undersøgelser.
Gr. 3) 12 patienter svarede “nej” til synkeproblemer og havde normale fund ved den kliniske undersøgelse.
Gr. 4) 12 patienter svarede “nej” til synkeproblemer, men havde patologiske fund ved den kliniske undersøgelse.
Resultaterne fra sammenligning af SDQ med de kliniske undersøgelsesfund:
Der er beregnet en specificitet til 81.3 % og sensitivitet på 80.5 %. Den optimale cutoff score for diagnosticering af dysfagi på SDQ vurderes ved en ROC-kurve til ≥ 11. 33 ud af 36 patienter, som scorede ≥ 11, havde synkeproblemer ifølge den kliniske undersøgelse. Otte ud af 21 patienter, som scorede under cutoff, havde problemer med synkefunktionen ifølge den kliniske undersøgelse.
Resultaterne fra sammenligning af test score (ja/nej) og SDQ med de kliniske undersøgelsesfund:
Der identificeredes 37 ud af 41 patienter med dysfagi ved at kombinere “ja” score med SDQ over eller lig med 11. Der identificeredes 11 ud af 16 raske patienter ved at kombinere “nej” score med SDQ under 11.

Kritisk bedømmelse:
COSMIN
Internal consistency: Scores til at være poor.
Manglende informationer omkring udarbejdelsen af spørgeskemaet, herunder baggrunden for valg af spørgsmål og afprøvning på testgruppe. Derudover kan man argumentere for, at nogle spørgsmål i spørgeskemaet burde score højere end de andre spørgsmål.
Criterion Validity: Scores til at være poor.
Der findes betydelige fejl i designet og metoden i studiet. Patienterne er allerede henvist med mistanke om tale- eller synkeudfordringer til Movement Disorder Unit´s, og dermed er målgruppen ikke repræsentativ.  I artiklens metodeafsnit er det ikke specificeret, hvor lang tid der går imellem, at deltagerne udfylder SDQ og får lavet kliniske undersøgelser. Ydermere mangler der information omkring deltagernes ON/OFF-state ved besvarelsen af SDQ, idet det ikke fremgår hvilket ”state” deltagerne har taget udgangspunkt i ved deres besvarelse.
Indenfor diagnosticering af dysfagi anses FEES som værende guldstandard. Det er derfor kritisk, at alle patienter ikke bliver undersøgt med samme guldstandard, idet flere af patienterne kun undersøges af en SLP.

QUADAS
Her vurderes artiklen som værende poor. Artiklens målgruppe er allerede henvist til videre udredning for dysfagi og taleproblemer og vurderes derfor ikke repræsentativ.  Undersøgelsens referencestandard vurderes ikke at være acceptabel til at finde dysfagi.
Artiklen er uklar i forhold til om de personer, der vurderer resultaterne, er blindet.
Der informeres ikke om tidsperspektivet, hvorfor det er uvist, om der er ændringer i patientens tilstand fra SDQ udfyldes til de kliniske undersøgelser udføres.
Artiklen mangler at præsentere, hvordan udregningerne af grupperne er foretaget. Yderligere er det uklart, hvorfor der ikke er foretaget udregninger af positiv prædiktiv værdi (PPV) og negativ prædiktiv værdier (NPV). Der findes ingen resultater af Games-Howell test, som nævnes i dataanalysen.

Yamamoto, T. et al. Validation of the Japanese translation of the Swallowing Disturbance Questionaire in Parkinson’s disease patients” (7)

Formål: At oversætte SDQ til japansk og undersøge reliabiliteten af denne.
Patientgruppe: I studiet deltog i alt 61 japanske patienter med parkinson (40 mænd, gennemsnitsalder 67 ± 9.2 år). De 61 patienter blev valgt ud fra en gruppe på 82 patienter med parkinson, som var indlagt i hospitalsregi over en periode på 12 måneder.
Metode: Først blev SDQ oversat til japansk (SDQ-J) i overensstemmelse med eksisterende internationale guidelines. Alle deltagere besvarede herefter SDQ-J, hvis resultater blev holdt op imod resultater fra videofluoroscopy (VF), som efterfølgende blev udført på alle deltagere, som guldstandard. Deltagerne var i “ON” state ved udførelsen af VF.
Resultater: Ifølge SDQ-J kunne 15 patienter (24.6 %) diagnosticeres med dysfagi, hvor 9 patienter (14.8 %) blev diagnosticeret ud fra fejlsynkning under udførelsen af VF. Resultaterne fra SDQ-J viste 77.8 % sensitivitet og 84.6 % specificitet i forhold til at kunne forudse aspiration. PPV var 0.47, og NPV var på 0.96.

Kritisk bedømmelse:
COSMIN
Internal consistency: Scores til at være poor.
Artiklen tager udgangspunkt i førstnævnte studie, som i denne CAT vurderes til at være mangelfuld (3).
Cross-cultural validity: Scores til at være poor.
Det fremgår ikke, hvorvidt spørgeskemaet er blevet afprøvet på en testgruppe efter at være blevet oversat til japansk.
Criterion validity: Scores til at være poor.
I artiklens metodeafsnit er det ikke specificeret, hvor lang tid der går imellem at deltagerne udfylder SDQ-J og får lavet en VF. Derudover er det kritisabelt, at der ikke afprøves kost ved udførelse af VF, hvilket påvirker deres guldstandard. Igen er der manglende forklaring omkring deltagernes ON/OFF state ved besvarelse af spørgeskemaet.

QUADAS
Her vurderes artiklen som værende poor. Det er kritisabelt, at der kun er anvendt væske ved udførelsen af VF. Endvidere mangler der viden om hvorvidt den person, der fortolker på resultaterne fra SDQ-J, har viden om resultaterne fra VF, hvilket går ud over blindingen.

Ali Rajaei et. al. Validation of the Persian Translation of the Swallowing Disturbance Questionnaire in Parkinson’s Disease Patients (4)

Formål: At oversætte SDQ til persisk og vurdere reliabiliteten af denne.
Patientgruppe: I studiet deltog 59 iranske parkinsonpatienter (39 mænd, gennemsnitsalder 66 ± 9.7 år), som var henvist til et neurologisk center. Ingen havde tidligere modtaget synketerapi, og alle scorede over 27 i Mini Mental State Evaluation.
Metode: Alle inkluderede udfyldte først SDQ-P, og fik derefter udført videofluoroscopic swallowing study (VFSS), hvor både væske og kost blev afprøvet. I alle studiets faser var deltagerne i “ON” state.
Resultater: Internal consistency for SDQ-P målt ved Cronbach’s alpha var 0.86.
Resultaterne fra SDQ-P viste 96.7% for sensitivitet og 91.2% for specificitet i forhold til forudsige dysfagi.
Den positive prædiktive værdi var 0.67 for tegn på dysfagi og den negative prædiktive værdi var 1.00. Dette betyder, at 33 % af de patienter, der svarede positivt på SDQ-P, viste sig ikke at have dysfagi.

Kritisk bedømmelse:
COSMIN
Internal consistency: Scores til at være poor.
Artiklen tager udgangspunkt i førstnævnte studie, som i denne CAT vurderes til at være mangelfuld (3).
Cross-cultural validity: Scores til at være poor.  
Det fremgår ikke hvorvidt spørgeskemaet er blevet afprøvet på en testgruppe efter at være blevet oversat til persisk. Derudover er der ikke beskrevet ændringer af spørgeskema i forhold til madkultur.
Criterion validity: Scores til at være fair.
Studiet har anvendt guldstandarden korrekt. Der er ikke angivet tid mellem udførsel af SDQ-P og VFSS. Derudover er det uvist, hvorvidt deltagerne ved besvarelse af SDQ-P tog udgangspunkt i “ON” eller “OFF” state.

QUADAS
Her vurderes artiklen som værende poor. I artiklens metodeafsnit er det ikke specificeret, hvor lang tid der går imellem at deltagerne udfylder SDQ-P og får lavet en VFSS. Endvidere mangler der viden om hvorvidt den person, der fortolker på resultaterne fra SDQ-P, har viden om resultaterne fra VFSS, hvilket går ud over blindingen.

Samlet vurdering, konklusion og implikationer for praksis

Der kan på baggrund af de tre studier, som gennemgås i denne CAT, ikke vurderes hvorvidt SDQ er et validt spørgeskema til at screene for dysfagi hos patienter med parkinson.

Det kan derfor ikke anbefales, på baggrund af til dato publiceret litteratur, at implementere SDQ i klinisk praksis.

Der er behov for studier af god kvalitet, der omhandler udarbejdelsen af SDQ. Her bør der blandt andet fokuseres på teorien bag spørgsmålene, om spørgsmålene er dækkende i forhold til at kunne screene for dysfagi, om spørgsmålene korrelerer, og om spørgsmålene er relevante for den konkrete målgruppe.

I undersøgelse af kriterievaliditeten er det vigtigt, at spørgeskemaet valideres mod en anderkendt guldstandard, der anvendes korrekt.

Det kan diskuteres, hvorvidt det er muligt at udarbejde et spørgeskema, der kan diagnosticere dysfagi hos parkinsonpatienter. På baggrund af de til dato publiceret studier på SDQ, kan det se ud til at spørgeskemaet vil være langt bedre til at udpege de parkinsonpatienter, der ikke har dysfagi.

Det er komplekst at diagnosticere dysfagi, da mange faktorer kan påvirke udfaldet. Det er vigtigt i udarbejdelsen og brugen af et diagnostisk dysfagiscreeningsskema, at der tages højde for den konkrete patientgruppe, og hvilken virkelighed de er en del af.

Referencer

1. Parkinson foreningen. Available at:  http://www.parkinson.dk/fakta-om-parkinson. Assessed:11.11.16.
2. Werdelin L.2006. Parkinson sygdom.1. udgave. København. Munksgaard Danmark.
3. Manor Y, Giladi N, Cohen A, Fliss DM, and Cohen JT, “Validation of a swallowing disturbance questionnaire for detecting dysphagia in patients with Parkinson's disease”, Movement Disorders, vol.22,no13,pp.315-325, 2007.
4. Rajaei A, Azargoon A, Niforoush MH, Bafrooei EB, Ashtari F, Chitsaz A, “Validation of the Persian Translation of the Swallowing Disturbance Questionnaire in Parkinsons Disease Patients”, Hindawi Publishing Corporation Parkinson's Disease, vol.2014.Articule ID:159476, 6 pages. 2014.
5. Consensus-based Standards for the selection of health Measurement Instruments. The Cosmin checklist. Available at: http://www.cosmin.nl/cosmin_checklist.html.  Assessed: 09.11.16.
6. Whiting PF, Rutjes AWS, Westwood ME et al. QUADAS-2: A Revised Tool for the Quality Assessment of Diagnostic Accuracy Studies. Ann Intern Med 2011; 155:529-536.
7. Yamamoto T, Ikeda K, Usui H, Miyamoto M, and  Murata M, “Validation of the Japanese Translation of the Swallowing Disturbance Questionnaire in Parkinsons Disease Patients” Quality of life research, vol. 21, no.7, pp.1299-1303,2012.
8. Evatt ML, Chaudhuri KR, Chou KL, Cubo E, Hinson V, Kompoliti K, Yang Ch, Poewe W, Rascol O, Sampoio C, Stebbins GT, Goetz CG. “Dysautonomia Rating Scales in Parkinson's Disease: Sialorrhea, Dysphagia, and Constipation- Critique and recommendations by Movement disorders Task Force on Rating Scales for Parkinson's Disease”. Mov Disord 2009;24:635-646.

Erklæring om forfatterens uafhængighed

Fagpolitiske: Nej
Økonomiske: Nej